INTRODUZIONE

L’ipoestesia e la parestesia del nervo alveolare inferiore, conosciute come “Numb Chin Syndrome” (NCS), devo no essere considerate un “codice rosso” in campo odontoiatrico in quanto una rilevante percentuale di questi sintomi potrebbe essere relazionata a neoplasie maligne. Tra i più frequenti tumori che metastatizzano a distanza nella regione mandibolare si ritrova al primo posto il carcinoma mammario, seguito dal carcinoma primitivo polmonare, tiroideo, renale, prostatico e nasofaringeo. Altre neoplasie associate possono riscontrarsi in quadri ematologici come la leucemia linfatica acuta, il linfoma di Hodgkin e non Hodgkin e il mieloma. Un’altra causa di NCS è da ricercare nei tumori del nervo alveolare inferiore, del nervo mentoniero e delle loro guaine mieliniche, così come nella compressione nervosa trigeminale alla base del cranio dovuta a masse tumorali o invasione leptomeningeale.

Traumi (fratture del ramo o del corpo mandibolare) e malattie sistemiche quali l’anemia falciforme, la sclerosi multipla, l’amiloidosi, la sarcoidosi e il diabete mellito potrebbero essere responsabili anch’esse di questo sintomo alquanto inusuale.

Riguardo ai fattori eziologici di questa rara sindrome, la letteratura riporta soprattutto cause iatrogene, correlate a complicanze in chirurgia orale estrattiva o implantare, mentre infezioni periapicali, osteiti e cisti odontogene, che sono problematiche diffuse in campo odontoiatrico, raramente possono essere associate a casi di NCS.

Nel presente lavoro si riportano tre casi di NCS in cui la diagnosi finale è stata correlata a infezioni e patologie cistiche dell’osso mandibolare. Gli autori hanno ottenuto il consenso informato da tutti e tre i pazienti.

CASI CLINICI

CASO 1

Un paziente maschio di 59 anni si è rivolto al nostro ambulatorio a causa di una tumefazione mandibolare destra, preceduta da un improvviso e violento dolore nella regione premolare. Il sintomo presentava esacerbazione durante le ore notturne. Il paziente riportava inoltre trisma con un’interferenza occlusale del manufatto protesico nel IV quadrante. Nei giorni precedenti il paziente era stato sottoposto a terapia antibiotica (amoxicillina compresse, 1 g ogni 12 ore per 7 giorni) e antinfiammatoria (ibuprofene compresse, 400 mg 2 volte al giorno per 7 giorni) con rimozione del ponte protesico. A 10 giorni dall’inizio della terapia si era verificata remissione del dolore, mentre erano comparsi ipoestesia del territorio mentoniero destro e aumento della mobilità dell’elemento 4.5. Al momento della prima osservazione presso la nostra struttura, si rilevava una tumefazione dura e scarsamente dolente sul versante vestibolare della regione premandibolare destra. Due linfonodi omolaterali sottomandibolari erano palpabili e dolenti. Confermate la persistenza di una sintomatologia neurologica e la resistenza alla terapia medica, si richiedeva subito una TC della regione interessata  e si eseguiva la biopsia incisionale della tumefazione mandibolare, al fine di porre diagnosi differenziale con una lesione infiltrativa mandibolare di origine neoplastica maligna. Nel periodo postoperatorio si prescriveva una nuova terapia antibiotica con piperacillina sodica (2 g per via intramuscolare ogni 12 ore per 7 giorni). A 24 ore dall’intervento il paziente presentava remissione dell’ipoestesia e della parestesia.

Il referto della TC indicava la presenza  di un’area osteolitica a margini sfumati, avente diametro di circa 1,5 cm ed estendentesi fino alla corticale mandibolare inferiore destra, e di due linfonodi di verosimile natura reattiva. La diagnosi istologica del frammento operatorio propendeva per un quadro compatibile con un’osteomielite (frammenti di mucosa orale e osso necrotico con spiccata infiammazione a carattere mefazione, mentre gli elementi dentari 3.5 e 3.6 risultavano dolenti alla percussione; l’esame obiettivo confermava l’ipoestesia del territorio di innervazione del mentoniero sinistro. Una radiografia endorale rilevava una lesione litica periapicale estesa oltre i limiti della pellicola radiografica. Veniva prescritta terapia farmacologica antimicrobica con amoxicillina e acido clavulanico, 1 g ogni 12 ore per 6 giorni, e si inviava la paziente presso la nostra struttura. Una panoramica dentaria immediatamente eseguita mostrava un’ampia area di lacuna ossea con margini ben definiti al di sotto degli elementi 3.5 e 3.6, inscindibili dal canale mandibolare e dal decorso del nervo alveolare inferiore sinistro (fig. 1). A causa dell’interpretazione non univoca della radiografia, si effettuava una TC della regione interessata: anch’essa confermava la presenza di un’ampia area radiotrasparente omogenea con margini ben definiti (fig. 2a,b). Il nervo alveolare inferiore era incluso e parzialmente dislocato dalla lesione osteolitica. Questa lesione radiotrasparente rivelava una certa contiguità con la radice mesiale dell’elemento 3.6, precedentemente trattato endodonticamente, confermando la diagnosi finale di cisti odontogena periapicale. Nel frattempo la paziente riportava una riduzione del dolore e la comparsa di tumefazione mandibolare sinistra, in corrispondenza dell’area premolare e molare. Si somministravano ceftriaxone fiale da 1 g per via intramuscolare, 1 g/ die per 6 giorni, associato a naproxene sodico in compresse da 550 mg, 1 com-prevalentemente granulocitario). Dopo una settimana di terapia si otteneva la remissione completa del quadro clinico. A distanza di un mese si eseguiva l’avulsione dell’elemento 4.5.

CASO 2

Una donna di 45 anni era giunta all’osservazione dell’odontoiatra curante per dolore continuo non provocato nella regione inferiore sinistra, associato a ipoestesia dello stesso territorio. All’esame clinico intraorale non si riscontrava tu pressa 2 volte al giorno per 6 giorni, ed esomeprazolo in compresse da 20 mg, 1 compressa la sera per 6 giorni. In terza giornata di terapia si drenava l’ascesso   e dopo una settimana si estraeva l’elemento dentario 3.6. Dopo la terapia farmacologica e chirurgica si otteneva una parziale remissione del danno neurologico. La ripresa completa della sensibilità del mentoniero sinistro veniva riportata a un mese dalla cistectomia, eseguita 2 settimane dopo l’estrazione dentaria.

CASO 3

Un paziente maschio di 63 anni era stato riferito al nostro ambulatorio per ipoestesia del territorio mentoniero  destro.  La settimana precedente il paziente si era rivolto all’odontoiatra curante per un violento e diffuso dolore nella regione inferiore destra molare e premolare. All’esame obiettivo il clinico aveva evidenziato tumefazione mandibolare destra e aumentata mobilità del ponte protesico esteso da 4.5 a 4.7, seguita dopo 5 giorni dalla comparsa di ipoestesia mentoniera destra e successivamente di fistola extraorale sottomandibolare, in corrispondenza dei molari (fig. 3). Il paziente veniva sottoposto a terapia medica con amoxicillina e acido clavulanico 1 g ogni 12 ore per 6 giorni. Giunto alla nostra osservazione si eseguivano panoramica dentaria e TC mandibolare. Gli esami radiologici rivelavano segni di riarrangiamento strutturale osseo in regione 4.6-.4.7: in particolare, entro i limiti della corteccia mandibolare nella regione 4.6 si poteva visualizzare una zona di radiotrasparenza. All’interno di quest’area traslucente si notava un’immagine ovalare radiopaca. L’immagine TC confermava la presenza di una lesione irregolare osteolitica con erosione focale della corticale linguale e vestibolare nella regione 4.54.7. La diagnosi radiologica era di osteite con sequestro, probabilmente originata da una parodontite apicale degli elementi 4.5-4.7 (fig. 4a,b). Nella medesima area si poteva notare un tragitto fistoloso con origine dall’erosione della corteccia linguale mandibolare. Il paziente veniva sottoposto a terapia antibiotica con piperacillina sodica in fiale da 2 g per via intramuscolare, 1 fiala ogni 12 ore per 6 giorni, senza evidenti effetti clinici. Alla fine del trattamento la biopsia ossea confermava la diagnosi di osteite. La successiva sequestrectomia ossea conduceva in pochi giorni al ripristino totale della sensibilità del nervo mentoniero.

DISCUSSIONE E CONCLUSIONI

L’ipoestesia e la parestesia del nervo mentoniero sono riscontrate raramente nella pratica odontoiatrica; il sintomo neurologico viene perciò catalogato come “allarme rosso” di una malattia neoplastica. Tuttavia, sempre più spesso, questo segnale potrebbe essere correlato a patologie orali o traumi iatrogeni. Le infezioni periapicali, le osteiti e le cisti odontogene sono patologie comuni, ma solo una modesta percentuale di queste può essere associata a NCS. I fattori che possono portare a NCS in caso di patologia periapicale sono correlati direttamente a compressioni meccaniche, a prodotti metabolici tossici batterici o a entrambi. Il nervo mentoniero è spesso affetto da complicanze endodontiche nei premolari mandibolari, ove si osservano disordini neurosensoriali con un’incidenza dello 0,96%. Tuttavia nella maggior parte dei casi la NCS non è in relazione con lesioni periapicali di per sé ma con la loro gestione. La parestesia associata al trattamento endodontico potrebbe essere dovuta alla sovrastrumentazione e/o alla sovracondensazione o al passaggio di materiale endodontico nelle vicinanze del nervo alveolare inferiore o delle sue diramazioni. Il potenziale recupero del fascio nervoso dipende dall’estensione del danno e dalla rapidità di rimozione della causa scatenante. Le cisti odontogene e radicolari sono generalmente asintomatiche: si riscontrano, infatti, ben pochi casi associati a problematiche di tipo neurologico. Il meccanismo della lesione nervosa è tutt’oggi poco chiaro; la causa potrebbe essere la compressione meccanica provocata dall’espansione dell’involucro cistico. Dopo un’accurata anamnesi  del paziente e un attento esame clinico (caso di dolore improvviso e violento con o senza tumefazione, seguito da ipoestesia o parestesia del nervo alveolare inferiore) la tecnica radiografica, specialmente la TC a fascio conico (Cone Beam Computed Tomoghaphy, CBCT), è spesso di grande aiuto nella valutazione dell’area del tessuto danneggiato in relazione al tessuto duro e al canale mandibolare. Inoltre è fondamentale nella diagnostica differenziale delle lesioni neoplastiche: l’ipoestesia del nervo mentoniero può rappresentare il sintomo inaugurale di una neoplasia maligna nel 30% dei casi, e il primo segno clinico di una progressione e diffusione del cancro in un paziente con storia di patologia maligna nel 40% dei casi. La causa neoplastica più comune di NCS è il cancro della mammella metastatizzato (40%), seguito dal linfoma non Hodgkin (20%) e dal carcinoma della prostata (6%). La terapia degli elementi dentari che presumibilmente causano sintomi neurologici può variare dall’estrazione al trattamento canalare, per lo più associati a somministrazione di antibiotici e corticosteroidi sistemici. Vitamina B12 e adenosina-trifosfato (ATP) possono essere supplementate per facilitare la rigenerazione tessutale. Il trattamento delle cisti odontogene è spesso inteso come biopsia escissionale, in grado di enucleare la patologia e nello stesso tempo prelevare il tessuto neoformato per l’esame istologico. Non abbiamo individuato in  letteratura segnalazioni di casi di NCS associati   a osteite e sequestro osseo; sembra tuttavia plausibile che possano condividere con i casi a origine dentaria lo stesso meccanismo eziopatogenetico (infatti rappresentano fasi successive a infezioni periapicali), così come lo stesso approccio terapeutico (combinazione di trattamento medico e chirurgico). In conclusione, poiché la combinazione di NCS con l’infezione o un tumore benigno della mandibola è infrequente, il sintomo neurologico impone un attento esame clinico e un ancor più approfondito esame radiologico comprendente la CBCT. Generalmente la rimozione del fattore scatenante è sufficiente per ottenere la remissione del sintomo neurologico in un periodo di tempo abbastanza variabile. Nell’esperienza descritta i tre pazienti affetti da NCS hanno ripristinato lo stato di normale conduzione nervosa in circa 2 mesi dall’inizio del trattamento. I pazienti sono stati indirizzati al Dipartimento di Scienze Chirurgiche, Sezione di Medicina Orale, dell’Università degli Studi di Torino per timore che la problematica orale potesse avere un collegamento di tipo metastatico con una neoplasia a distanza. I dati riportati in letteratura avvalorano la conclusione che, anche se non comuni, le infezioni periapicali e le cisti odontogene possono essere responsabili di NCS. Evitare allarmismi attraverso un’accurata e completa storia clinica e un approfondito esame clinico e radiografico è il modo corretto di affrontare qu